皮膚科の臨床 66巻12号 (2024年11月発行)

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特集　壊疽性膿皮症の最新知見と実践的アプローチ

（総説）

1．壊疽性膿皮症の臨床像山﨑　研志 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1567-1571

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・壊疽性膿皮症は慢性に経過し繰り返す蚕蝕性の皮膚潰瘍を特徴とする。

・壊疽性膿皮症は主たる皮疹形状によって，潰瘍型，膿疱型，水疱型，増殖型，ストーマ周囲型に分類される。

・紫色の辺縁をもつ穿掘性潰瘍，pathergyや強い疼痛の確認，感染症などの除外，関連する全身性疾患の有無，全身性ステロイドなど免疫抑制薬の奏効などの特徴を参考に，壊疽性膿皮症を診断する。

2．壊疽性膿皮症の基礎疾患，併存症杉岡　恭子 , 山中　恵一 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1572-1577

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・壊疽性膿皮症では約半数の症例で基礎疾患，併存症が存在する。

・潰瘍性大腸炎，Crohn病などの炎症性腸疾患，血液疾患，関節リウマチなどの合併が多く報告されている。

・深達性の皮膚潰瘍をみた際には壊疽性膿皮症，基礎疾患・併存症を念頭に置くことが診断への第一歩となる。

3．壊疽性膿皮症の鑑別診断―ストーマ周囲型の鑑別・特徴― 本間　大 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1578-1583

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・ストーマ周囲型壊疽性膿皮症は必ずしもまれな病型ではない。

・炎症性腸疾患などを合併することが知られているが，このような併存症を伴わないことも少なくない。

・比較的軽症例も多く，診察時期により典型的な臨床像がみられないことがある。

4．壊疽性膿皮症の病態山本　俊幸 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1584-1590

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・壊疽性膿皮症は，活性化好中球が主役をなす好中球性皮膚症の代表的な疾患である。

・眼症状，関節症状，内臓（肺，肝臓，腎臓，脾臓）の無菌性膿瘍などの皮膚外症状を合併することもある。

・些細な外的刺激，外傷によって誘発されることをパテルギーといい，20～30％程度にみられる。

・基礎疾患には，関節リウマチ，炎症性腸疾患，造血系悪性腫瘍，高安動脈炎などがあるが，本邦では潰瘍性大腸炎がもっとも多い。

・自己炎症性疾患としての側面もある。

5．壊疽性膿皮症の治療葉山　惟大 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1591-1595

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・壊疽性膿皮症は難治性で進行性の潰瘍を形成する疾患であり，炎症を抑えるために主にステロイドや免疫抑制薬が使用される。

・軽症には局所療法が有効で，ステロイド外用やタクロリムス軟膏が比較的効果を示す。

・中等症以上で既存の治療が無効な場合には，アダリムマブが治療の選択肢として検討される。

・外科的治療は基本的に推奨されないが炎症が十分にコントロールされた場合には植皮が検討されることもある。

・抗IL-36抗体など，アダリムマブ以外の生物学的製剤の開発が進んでおり，今後の治療選択肢の拡大が期待される。

（症例報告）

疼痛を伴う四肢の水疱で初発し，大動脈瘤が進行した壊疽性膿皮症の1例山下　達也 , 大谷　稔男 , 生田　旭宏 , 小野　実希 , 多田　廣祠 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1597-1600

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80歳，女性。四肢に疼痛を伴う水疱が出現し，当科に入院した。38℃台の発熱があり，血液検査で白血球数やCRPが高値だった。皮膚や血液の培養検査は陰性であった。CTで腕頭動脈周囲の大動脈瘤が示唆された。高安動脈炎を伴った壊疽性膿皮症と考え，プレドニゾロンやシクロスポリンで治療した。壊疽性膿皮症は軽快したが，大動脈瘤が進行した。高安動脈炎が増悪した可能性のほか，経過中に生じた尿路感染症などにより感染性大動脈瘤が発症した可能性も考えられた。約1カ月の抗菌薬併用後も大動脈瘤は遷延したが，さらなる進行はなかった。壊疽性膿皮症が大動脈の傷害を伴ったとき，大動脈の傷害の原因が高安動脈炎と即断しないように注意する必要がある。

皮膚潰瘍が右第1趾に限局した壊疽性膿皮症の1例寺田　七子 , 鈴木　琢 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1601-1603

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80歳，男性。10カ月前に右第1趾後爪郭に出現した小結節より潰瘍が生じ，徐々に拡大した。細菌，真菌，抗酸菌感染症および循環障害は否定的であり，皮膚生検で悪性所見がなく，好中球主体の炎症所見を認めたため，壊疽性膿皮症と診断した。プレドニゾロン20mgの内服で潰瘍は徐々に上皮化し，漸減終了後22カ月経過した現在まで再燃を認めていない。足趾に皮膚潰瘍を認める壊疽性膿皮症はまれであり，国内外で8例が報告されている。足趾のみに限局した症例は自験例を含めて2例のみであった。皮膚潰瘍を認めた際は好発部位に症状を欠く場合でも壊疽性膿皮症を念頭に置いて精査を進める必要がある。

膀胱癌の外尿道口転移が疑われた陰茎の壊疽性膿皮症宮原　華子 , 本田　理恵 , 加倉井　真主 , 堤　雅一 , 田地　広明 , 伊藤　周作 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1604-1607

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86歳，男性。膀胱癌に対するBCG膀胱内注入療法施行5カ月後に陰茎亀頭に潰瘍が出現した。CTで膀胱癌の外尿道口転移が疑われ，陰茎部分切断術を施行されたが，病理組織像で悪性所見はなかった。術後2カ月で創部が再度潰瘍化した。組織のTB-LAMP法は陰性であったが，Tスポット^®. TBは陽性で，陰茎結核疹を考え抗結核薬を投与するも改善しなかった。再度生検した病理所見は好中球主体の炎症細胞浸潤であり，各種組織培養は陰性で，壊疽性膿皮症と診断した。ミノサイクリン開始4カ月で潰瘍は上皮化した。経過中，両肺に結節が出現したがミノサイクリン内服後に消失し，壊疽性膿皮症の皮膚外症状と診断した。陰茎の難治性潰瘍の鑑別には壊疽性膿皮症も考慮する必要がある。

腸瘻周囲に発生した壊疽性膿皮症の1例陣内　晃子 , 内田　秀昭 , 林　耕太郎 , 鎌田　昌洋 , 外村　修一 , 石田　毅 , 笹島　ゆう子 , 多田　弥生 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1608-1613

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81歳，女性。既往に関節リウマチ，大腸癌があった。1カ月前に食道癌に対して胸腔鏡下食道切除・腸瘻造設術が行われた。術後腸瘻の固定糸部位に潰瘍を認めた。近傍に再固定を行うも再び潰瘍化し，最初の固定部位の潰瘍とともに急速に拡大した。腹部に鳩卵大とクルミ大の壊死組織を伴う潰瘍が1つずつあり，再固定部にも1円玉大の痂皮を伴う潰瘍が2つあった。病理組織像では潰瘍形成と好中球を伴う高度の炎症細胞浸潤を認め，壊疽性膿皮症と診断した。創部から黄色ブドウ球菌が検出され，ミノサイクリンとプレドニゾロン内服にて潰瘍は上皮化した。ストーマ周囲型壊疽性膿皮症やその他の外的刺激がパテルギーとなって発症した壊疽性膿皮症を集積した。炎症性腸疾患や悪性腫瘍などの好中球が活性化されやすい素因を有している患者では，継続的に加わる刺激が壊疽性膿皮症発症の機転として作用することがあるため留意が必要である。

憩室穿孔を合併した壊疽性膿皮症の1例水口　竜之介 , 白井　京美 , 髙野　哲郎 , 天羽　康之 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1614-1617

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93歳，女性。左下腿に潰瘍が出現した。急速に増大し外用治療に反応しなかった。辺縁に暗赤色調の堤防を有し，穿掘性の疼痛を伴う潰瘍を認めた。病理組織像で真皮上層から脂肪織にかけてびまん性に，好中球と組織球主体の稠密な炎症性細胞浸潤を認めた。腹部単純CTで憩室穿孔の所見を認めた。憩室穿孔を合併した壊疽性膿皮症と診断した。左下腿潰瘍に対して外用治療を継続しつつ，憩室穿孔に対して腸管安静と抗菌薬で保存的加療を開始した。憩室穿孔の改善とともに潰瘍の著明な改善を認め，憩室穿孔の治癒が壊疽性膿皮症の改善に寄与したと考えた。壊疽性膿皮症は，頻度は少ないが憩室炎を合併する可能性があり，憩室炎を考慮した画像検索が重要である。

大腸癌または大腸癌疑い症例に生じたストーマ周囲型壊疽性膿皮症の3例飯島　茂子 , 髙山　典子 , 宮澤　婦美子 , 佐々木　信子 , 野渡　剛之 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1618-1622

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大腸癌または大腸癌疑い症例に生じたストーマ周囲型壊疽性膿皮症の3例を報告した。症例1：67歳女性，直腸癌。症例2：77歳男性，直腸癌。症例3：80歳女性，S状結腸癌疑い。それぞれ，ストーマ造設術38日，24日，60日後にストーマ周囲型壊疽性膿皮症を発症した。全例とも潰瘍辺縁からの皮膚生検で，好中球を主体とする細胞浸潤を認めた。治療は症例1と3がステロイド軟膏，症例2はタクロリムス軟膏で著効した。発症誘因として，症例1は便汚染による刺激性皮膚炎，症例2と3はストーマ粘膜皮膚離開および皮下感染に対するパテルギーが関与した可能性を考えた。ストーマ周囲型壊疽性膿皮症は，軽微な刺激や外傷に対して，好中球を遊走させる異常に強い免疫反応が生じる疾患であると推測された。

肺悪性腫瘍の合併を考えた壊疽性膿皮症の1例鮫島　甲太 , 帆足　俊彦 , 刀祢　勇樹 , 恩田　茉利奈 , 古谷野　理恵 , 鈴木　香緒里 , 船坂　陽子 , 佐伯　秀久 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1623-1627

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73歳，男性。左前腕の壊死組織を伴う30cm大の潰瘍を主訴に受診した。初診時，四肢体幹にも複数の小潰瘍が散在しており，壊疽性膿皮症の診断でステロイド内服加療を開始した。胸部単純CTにて肺腫瘍が指摘されたが本人は精査加療を拒否した。皮膚潰瘍は比較的良好にコントロールされ植皮術などが検討されたが，肺腫瘍の増大を認め死亡に至った。経過中，好中球異常高値が継続していたためG-CSFなどについて検査を行ったが正常値であった。好中球増殖にはIL-3やIL-6などが，また壊疽性膿皮症にはIL-8やTNF-αなどの関与が示唆されている。これらのサイトカインが悪性腫瘍により産生されていた場合，それをターゲットとした壊疽性膿皮症の治療ができる可能性が考えられた。

原発性骨髄線維症に合併した壊疽性膿皮症―造血幹細胞移植後に寛解を得た1例― 上田　茜 , 山下　浩司 , 杉本　紘子 , 能野　翔太 , 中野　純二 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1628-1631

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20歳，男性。2カ月前より左膝に腫脹が生じ前医にて切開された後に潰瘍を形成，急速に拡大した。初診時，左膝に径4cm大の辺縁が堤防状に隆起した皮膚潰瘍を認めた。病理組織学的に真皮に好中球を混じた炎症細胞浸潤を認め，血管炎の所見はなかった。抗菌薬は無効であった。臨床経過，病理組織学的所見より壊疽性膿皮症と診断した。血液検査にて白赤芽球症が認められ，原発性骨髄線維症の合併と診断された。壊疽性膿皮症はプレドニゾロン30mg/日内服治療にて寛解は得られなかったが，原発性骨髄線維症に対する造血幹細胞移植後に寛解を得た。また，自験例にはJAK2遺伝子変異がみられ，JAK阻害薬の治療効果も期待される。

掌蹠膿疱症性骨関節炎に壊疽性膿皮症を合併した1例宮崎　愛子 , 吉田　有友子 , 小田　隆夫 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1632-1635

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59歳，女性。患者は30歳頃から掌蹠膿疱症に対し近医でステロイド外用や紫外線療法などで治療され，初診4カ月前から腰痛を生じたため当院整形外科と当科を紹介受診した。当科初診時，掌蹠に紅斑と膿疱，落屑を認めた。腰痛に関しては，腰椎MRIでL5/S1に浮腫性変化がみられ，化膿性脊椎炎を疑い整形外科で腰椎椎間板穿刺を行うも一般細菌培養や抗酸菌培養は陰性で感染症は否定的であり，掌蹠膿疱症性骨関節炎と診断した。さらに初診から2週間後，両下腿に痤瘡様皮疹と潰瘍が出現し，下腿の潰瘍は臨床像と病理組織学的所見，血液生化学検査より壊疽性膿皮症と診断した。プレドニゾロンの全身投与により上皮化し，腰痛も改善した。掌蹠膿疱症性骨関節炎と壊疽性膿皮症の合併はまれである。PAPA症候群をはじめとする自己炎症性疾患を念頭に置き慎重なフォローアップが必要と考える。

全身療法が効果不十分であったが副腎皮質ステロイド外用が奏効した壊疽性膿皮症の1例須田　記代香 , 神﨑　美玲 , 澤井　康真 , 岩井　もなみ , 松本　文昭 , 川内　康弘 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1636-1639

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63歳，女性。炎症性腸疾患の合併はない。5年前より背部と側胸部に潰瘍が出現し，皮膚潰瘍治療薬を使用していたが難治であった。背部中央に7×4cm大の潰瘍があり，創部培養でStaphylococcus aureusを検出したが，抗酸菌・真菌培養は陰性であった。病理組織学的には膿瘍形成を伴い，血管増生と真皮への高度な炎症細胞浸潤がみられた。壊疽性膿皮症と診断し，ジアフェニルスルホン，ステロイド，シクロスポリンの全身投与を約半年間行ったが，効果不十分であった。局所治療薬をステロイドに変更したところ，潰瘍は改善傾向に転じ速やかに瘢痕治癒した。全身治療で効果不十分な壊疽性膿皮症に対し，補助療法としてステロイド外用を試みる価値があると考えられた。

潰瘍性大腸炎に合併した結節性紅斑の生検後に生じた壊疽性膿皮症に対してアダリムマブが奏効した1例大谷　愛美 , 柴田　知之 , 佐々木　誠人 , 渡辺　大輔 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1640-1643

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27歳，女性。潰瘍性大腸炎に対して生物学的製剤やJAK阻害薬の使用歴があり，結節性紅斑，壊疽性膿皮症の既往があった。初診2カ月前から腹部症状が悪化し，1週間前から右足背に圧痛を伴う紅斑が出現した。皮膚生検を施行し結節性紅斑と診断し，安静，鎮痛薬内服を行ったが，生検から10日後に同部位より排膿，表皮剝離を認めた。セファレキシンを内服するも皮膚症状が増悪した。創部培養陰性であり壊疽性膿皮症を疑いプレドニゾロンやシクロスポリンの内服を行うも治癒には至らず，アダリムマブを開始した結果，約3カ月で皮膚はすべて上皮化した。ステロイドや免疫抑制薬に抵抗性を示す壊疽性膿皮症にアダリムマブは有用な選択肢である。

局所陰圧閉鎖療法と植皮術が有効であった壊疽性膿皮症の2例加世田　千夏 , 上松　藍 , 田中　隆光 , 深谷　早希 , 林　耕太郎 , 石川　武子 , 鎌田　昌洋 , 石田　毅 , 笹島　ゆう子 , 多田　弥生 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1644-1648

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症例1：75歳，男性。1カ月前の肺癌術後，右胸部のドレーン周囲が壊死し，小児頭大まで急速に拡大し巨大壊死性潰瘍となった。採血で白血球40,000/μl，CRP 22mg/dl。症例2：46歳，女性。2日前から右鼠径部に疼痛を伴う痤瘡様の皮疹が出現し，切開や抗菌薬の投与をするも拡大し，発熱を伴った。デブリードマンで周囲へ疱膜を付着した紅斑が拡大した。2例とも組織像では表皮と真皮全層性に好中球が著明に浸潤しており，壊疽性膿皮症と診断した。プレドニゾロン内服で病勢は治まり，局所陰圧閉鎖療法で良好な肉芽を認め，分層植皮で閉創しいずれも再発なく経過している。壊疽性膿皮症ではpathergyのため外科的治療は避けられているが，病勢が落ち着いていれば局所陰圧閉鎖療法や分層植皮術は有用であると考えた。

巻頭言

目指せ！皮膚科の名医西田　絵美 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1565-1566

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私が皮膚科医を目指すことを決めたのは研修医2年目だった。私達の学年は，ちょうど臨床研修制度開始の初年度であったため1つ上の先輩達と異なり，自分の希望科を決めるまでに2年の猶予があった。最終的に小児科と皮膚科の2択に絞ることはできたが，どこかで医者といえばやっぱりメジャーに行くほうがよいのか，マイナーでもよいのかを迷っていた。そんななか日々の研修，また色々と見学に行くうちに，『診てわかる』ことのカッコよさに引き込まれ，皮膚科への魅力を感じるようになった。そして皮膚科に決め教授室を訪れたことを今でも覚えている。まさにそのときが運命の扉をたたいた瞬間だったかもしれない。約20年経った今振り返ってみてもあのときの選択は本当によかったと思える。あのときには想像もしていなかった世界があった。皮膚科のレジデントとして日々の臨床での業務を行うなか，最初の試練は地方会の発表で，スライドの作り方もわからなかったが，そのイロハを教えてもらい，予演会でみっちりとしごかれ，実際の発表，質疑応答も緊張しながら取り組んだ。その後，学生時代には考えていなかった大学院への道を教授に勧められ，“研究をすることで臨床を高いところからみることができるんだよ” という言葉に，それならやっておいたほうがよいのかなという漠然とした気持ちから大学院に入ることを決めた。そして皮膚科を離れ，免疫の基礎研究を行っている先生の教室に通い始めた。基礎研究の厳しい世界に飛び込んだ訳だが，医師になって感じたことのない自分だけではどうにもならない辛さを感じ始めていた。そんななか，京都へボスが異動することになり，すぐに一緒に行くとは言えなかったが京都に住んでみたいという興味本位から，京都へ移ることにした。そこでは同じ世代の多くの優秀な若手研究者がおり，たくさんの力をもらった。実験に使う試薬やマウス，機器のことを聞いたり，研究がうまくいかないときに相談をしたりと本当に大切な時間を過ごすことができた。ここで得たものは今でも自分の力になっていると感じる。そして自身の大学で臨床に戻り，病棟のチームリーダーや医局長を務めたり，いくつもの委員会に参加したりすることで得られたこともある。こういった仕事をどう考えるかは人それぞれ異なるが，いつも教授が，“面倒くさいと思ったら，全部面倒くさい” という言葉をおっしゃっており，どんなことも雑用と思うことなく，もらったチャンスを続けてきた。

Clinicolor

乳児水疱性類天疱瘡に対して免疫グロブリン大量静注療法が奏効した1例村上　絵美 , 森桶　聡 , 渡邉　遥 , 廣瀬　佳和 , 亀頭　晶子 , 田中　暁生 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1563-1564

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現病歴　生後3カ月頃より特に誘因なく手掌・足底に水疱が出現し，全身に拡大した。前医で精査され水疱性類天疱瘡と診断された。デキサメタゾン内服で4週間加療されたが新規水疱の形成が続くことから精査加療目的に当科を紹介受診した。

憧鉄雑感

第152回〈増大号〉　嗚呼！　英語診療！安部　正敏 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1649-1651

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医師であれば誰しも経験することであろうが，英語診療というのはストレス以外の何物でもない。尤も，大学教授を筆頭に英会話能力抜群の医師も多数存在し筆者からみるとそれだけで瞻仰するところであるが，英語能力だけではなく時に外国人患者には想像を絶する要求をする畸人が存在するためである。筆者の勤務するクリニックは恐ろしいことに英語が通用する医院として紹介されているが，これは筆者の上司が英語ペラペラだったがための名残であり，それを頼りに時に外国人患者が来院する。筆者なんぞ皮膚科診療は勿論，近年寄る年波で日本語も怪しいが，優秀な医師が複数存在する我が職場でも何故か英語対応は筆者と相場が決まっており出鱈目英語で対応せねばならぬ。皮膚科の有難いところは，患者の皮膚症状は万国共通であり要は度胸だ。

ちょっと一息　医局ラウンジ

第61回　岐阜大学 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1652-1653

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岐阜大学皮膚科は令和4年度に岩田浩明教授が就任し，「新しいストーリーを作る」という理念の基で教室づくりに取り組んでいます。まだ医局員の人数は少ないですが，教授以外のスタッフはほぼ全員アラサーと平均年齢が若く活気があります。若い医局員一人ひとりが主役となり熱意をもって臨床・研究に臨み，皮膚科学会に新しい風を吹かせます。

Ackermanの『診断病理学の実践哲学』を読む

Ackermanの『診断病理学の実践哲学』を読む（32）斎田　俊明 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1654-1657

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Ackermanの著書『A Philosophy of Practice of Surgical Pathology：Dermatopathology as Model（皮膚病理学を範型とする診断病理学の実践哲学）』（Ardor Scribendi，1999年）には医の倫理から皮膚病理診断の具体的知識までが魅惑的な文体で綴られている。本連載では全44章で構成される本書の各章を「本文概要」としてまとめ，さらに二人の皮膚科医（斎田俊明・赤須玲子）の対談によって内容を敷衍し，議論を深めることとする。

症例

デュピルマブからウパダシチニブに変更後気管支喘息が再燃したアトピー性皮膚炎の1例木村　エレナ , 河瀬　ゆり子 , 岩田　紘佳 , 三木田　馨 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1659-1662

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76歳，男性。小児期発症のアトピー性皮膚炎および気管支喘息に罹患し，高齢となっても2疾患に対して加療を要した。72歳時よりデュピルマブの投与開始後，皮膚症状および呼吸器症状は軽快した。治療開始1年後に両手指関節に腱付着部炎が発症したためデュピルマブを中止した。バリシチニブ内服に切り替えるも，皮膚症状が増悪した。2カ月後ウパダシチニブに変更し，皮膚症状と手指腫脹は軽快した。ウパダシチニブ開始6カ月後に気管支喘息小発作が突然再燃し，ステロイド吸入薬の使用を要した。アトピー性皮膚炎と気管支喘息の合併例ではIL-4/13阻害薬からJAK1阻害薬の切り替え後には気管支喘息の再燃に留意すべきである。

遅発性固定日光蕁麻疹の1例五影　志津 , 上津　直子 , 谷崎　英昭 , 岡本　祐之 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1663-1665

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23歳，女性。初診の2カ月前から，太陽光曝露数時間後に前腕伸側の特定の部位に瘙痒を伴う皮疹が生じ，2時間ほどで消退するようになった。日光蕁麻疹を疑い，背部に人工光源を用いた光線照射テストを行ったが，UVB，UVA，可視光線すべて陰性であった。しかし，太陽光での照射テストでは，他の露光部に皮疹は出現しなかったものの，30分の露光後2時間30分で症状の出現する前腕伸側に膨疹が誘発された。このことから，遅発性固定日光蕁麻疹と診断した。前腕部の遮光と抗ヒスタミン薬の内服治療で，その後皮疹は出現していない。固定日光蕁麻疹はまれな疾患であり，自験例で9例目である。臨床的に日光蕁麻疹が疑われ，通常の非露光部における光線照射テストが陰性の症例では，本症の可能性を念頭に置き，詳細な問診を行うことが重要である。

化膿性汗腺炎に対するアダリムマブ投与中に生じたTNF-α阻害薬関連乾癬性脱毛の1例山口　祐子 , 岸　晶子 , 林　伸和 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1667-1670

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35歳，女性。化膿性汗腺炎でアダリムマブの投与開始7カ月後より，前頭部，頭頂部を中心に頭皮が厚い鱗屑で覆われるようになった。Paradoxical reactionを疑いアダリムマブを中止したが，直後より同部に脱毛斑が蛇行して多発した。抜毛テストで易脱毛性あり。病理組織学的には，表皮の錯角化と好中球の侵入があり，毛包周囲にはリンパ球に加えて好酸球と形質細胞の浸潤を認めた。TNF-α阻害薬関連乾癬性脱毛と診断し，ステロイドの外用で軽快した。生物学的製剤関連乾癬性脱毛は増加が見込まれ，quality of lifeへの影響が大きいため，有害事象として認識しておく必要がある。

乳児水疱性類天疱瘡に対して免疫グロブリン大量静注療法が奏効した1例村上　絵美 , 森桶　聡 , 渡邉　遥 , 廣瀬　佳和 , 亀頭　晶子 , 田中　暁生 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1671-1674

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4カ月，男児。生後3カ月頃より特に誘因なく手掌・足底に水疱が出現し，全身に拡大した。前医にて蛍光抗体直接法では表皮および脂腺の基底膜部に線状のC3，IgG沈着を認め，抗BP180抗体が高値を示し，臨床像，経過より水疱性類天疱瘡と診断された。ステロイド内服で4週間経過をみられたが治療抵抗性であり当院を紹介受診した。当院で免疫グロブリン大量静注療法を2クール実施したところ著明に改善した。乳児，小児の水疱性類天疱瘡はまれで，自然治癒あるいはステロイド外用や全身投与が奏効した報告例が散見されるが明確な治療方針は確立されていない。難治例には免疫グロブリン大量静注療法も治療選択肢のひとつになりうると考えられた。

シクロスポリン内服が有効であった疱疹状膿痂疹の1例長谷川　あづき , 竹尾　友宏 , 柴田　知之 , 伊藤　貴至 , 高間　寛之 , 柳下　武士 , 大嶋　雄一郎 , 都築　豊徳 , 杉浦　一充 , 渡辺　大輔 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1675-1677

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35歳，女性，妊娠37週。初診3日前より全身に融合傾向のある紅斑が多発し，一部に水疱，膿疱が出現した。病理組織学的に角層下から表皮内に好中球が膿瘍を形成し，表皮基底部での液状変性と真皮のリンパ球浸潤を認め，疱疹状膿痂疹と診断した。プレドニゾロン30mg/日内服を開始したが，出産後皮疹が増悪したためプレドニゾロン50mg/日，シクロスポリン200mg/日に内服を変更し改善した。遺伝子検査ではIL36RN遺伝子，CARD14遺伝子ともに変異を認めなかった。過去の疱疹状膿痂疹の報告では，出産後に軽快している症例が多いが，自験例は出産後に顕著に増悪しており，まれな症例と考えられた。

腹部に病変を生じたHailey-Hailey病の1例稲村　崇志 , 大西　美弥 , 藤井　理美 , 関山　紘子 , 新田　悠介 , 河野　通浩 , 高橋　洋文 , 髙橋　一夫 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1679-1682

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61歳，男性。初診7年前より肛門周囲に皮疹を自覚し，近医へ通院していたが難治であった。皮疹が鼠径部まで拡大し当科を紹介受診した。初診時，両鼠径部，腋窩，肛囲にびらん，亀裂を伴う紅斑と，腹部に鱗屑性紅斑を認め，右鼠径部，腹部の病変部2カ所より皮膚生検を施行した。病理組織学的所見にて2カ所とも有棘層に棘融解を伴った水疱形成があり，Hailey-Hailey病の診断となった。生検後ステロイド外用を開始し，緩徐に改善傾向である。その後，ATP2C1遺伝子にヘテロ接合性の変異を同定した。軽症例での間擦部以外の皮疹出現の報告例は少ない。Hailey-Hailey病は病理所見のみで診断可能であるが，遺伝子変異を同定しておくことは患者にとって有益な情報となるため，積極的に行うことが望まれる。

トリアムシノロンアセトニドの局所注射で改善した脛骨前粘液水腫の1例平　遥 , 山下　尚志 , 住田　隼一 , 佐藤　伸一 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1683-1686

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28歳，女性。Basedow病の既往があった。半年前に下腿を打撲した際の色調変化，腫脹が改善せず受診した。両側前脛骨部に浸潤を触れる鶏卵大の弾性硬な淡褐色調の局面が多発していた。血液検査で抗TSHレセプター抗体が高値であった。病理組織学的に真皮全層のムチン沈着を認め，脛骨前粘液水腫と診断した。病変はトリアムシトロンアセトニドの局所注射で著明に改善した。過去10年の脛骨前粘液水腫の症例のまとめから，ステロイド局所注射の高い有効性が示された。加えて放射性同位元素治療歴のある症例は重症例の割合が高いことが判明した。そのような症例にも，ステロイド局所注射による改善率は高く，有効な治療法であると考えられた。

チオ硫酸ナトリウムによる治療を行ったカルシフィラキシスの1例松澤　惇 , 吉崎　仁胤 , 村田　洋三 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1687-1690

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49歳，男性。糖尿病性腎症で12年以上血液透析を受けている。初診約1カ月前より右下腿に潰瘍が出現し，近医で外用治療を施行されたが改善しないため当科を受診した。皮膚灌流圧の低下はなく，静脈超音波画像でも静脈瘤・血栓の所見は認めず，皮膚生検で脂肪組織レベルの小血管壁を中心に石灰化を認めたため，カルシフィラキシスと診断した。チオ硫酸ナトリウムの投与を開始し，徐々に潰瘍は縮小，チオ硫酸ナトリウム投与開始後3年4カ月ですべての潰瘍は上皮化した。カルシフィラキシスは難治性潰瘍を伴う致死率の高い疾患であるが，未だ確立された治療法はない。今後，チオ硫酸ナトリウムが有効な治療法のひとつとして期待される。

上肢に多発する皮下腫瘤により診断に至ったExtensive Subcutaneous Sarcoidosisの1例田中　沙季 , 大嶋　雄一郎 , 渡辺　大輔 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1691-1694

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50歳，男性。上肢に多発する皮下腫瘤にて受診した。皮膚生検で皮下に類上皮肉芽腫を認め，extensive subcutaneous sarcoidosis（ESS）と診断した。その後の精査で両側肺門リンパ節腫脹，両肺に多発する小結節，ぶどう膜炎が見つかった。プレドニゾロン内服で上肢の皮下腫瘤は縮小した。ESSに対するステロイド内服は有効であるが，ESSと耐糖能異常の関与が示唆されており，ステロイド使用には注意が必要である。また自験例では肺病変の改善が乏しく，メトトレキサート追加で皮下腫瘤は完全に消退した。メトトレキサートはステロイド抵抗性のESSにおいて有効な治療手段になり得ると考える。

Papular Lesionを伴ったAnnular Elastolytic Giant Cell Granulomaの1例山本　真紗子 , 大塚　勤 , 秋山　佑子 , 三間　芳人 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1695-1698

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75歳，女性。初診3年前より左前額部，左髪際部に自覚症状のない皮疹が出現したため当院を受診した。初診時，左前額部に環状に軽度隆起する紅斑を認め，その上方の左髪際部にかけて軽度浸潤を触れる褐色丘疹を認めた。皮膚生検を施行し，病理組織像にて真皮浅層から中層にかけて多核巨細胞や類上皮肉芽腫を伴うリンパ球，組織球のびまん性細胞浸潤，Elastica van Gieson染色で弾性線維の消失を認めたことからannular elastolytic giant cell granuloma（AEGCG）と診断した。AEGCGの皮疹は通常環状紅斑を呈するが，自験例では周囲に褐色丘疹を認め近年AEGCGのvariantと報告されるpapular elastolytic giant cell granulomaとの混合型と考えた。

ADAR遺伝子に新規変異が認められた遺伝性対側性色素異常症の母子例澤井　康真 , 神﨑　美玲 , 南　圭人 , 須田　安由美 , 齊藤　亨 , 鈴木　民夫 , 川内　康弘 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1699-1702

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発端者は5歳，男児。3歳頃から顔面に雀卵斑様の色素斑が出現し，しだいに手背や足背に点状の色素斑と脱色素斑が多発した。体幹に皮疹はなく，光線過敏症や神経症状の合併はなかった。家族歴として母親に同症があり，顔面の色素斑に対してレーザー治療歴があった。そのほか，母方祖父，異父姉をはじめ，3世代にわたり少なくとも9名に同様の皮疹がみられた。遺伝子解析の結果，発端者と母の両者においてADAR遺伝子に新規欠失変異c.2635_2639delGAGGA（p.E879Hfs^＊28）がヘテロ結合性に検出され，遺伝性対側性色素異常症と診断した。本症は，臨床的に他の色素異常症や色素性乾皮症などとの鑑別がしばしば困難であり，確定診断のためには遺伝子解析が有用である。

ダーモスコピー所見が診断に有用であったQueyrat紅色肥厚症の早期診断例井田　梓 , 金　滋仁 , 石川　治 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1703-1705

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68歳，男性。初診1年前から陰茎に紅斑があり，他院で亀頭包皮炎として外用療法を受けていたが，難治であるため受診した。ダーモスコピー像では毛細血管形態の異常がみられ，Queyrat紅色肥厚症を疑い生検した。病理所見からQueyrat紅色肥厚症と確定診断し，ダーモスコピー所見を参考にして切除範囲を決定し切除した。その後6カ月間再発はない。本症の毛細血管異常として，糸球体様血管の集簇や散在，点状血管，不規則な形の血管，ピンク色の無構造領域などが特徴的とされている。ダーモスコピー所見が本症の早期発見および切除範囲決定に有用と考えた。

手指に生じた懸垂性線維腫の1例朝倉　茉由 , 丹羽　悠介 , 照井　正 , 藤田　英樹 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1707-1709

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72歳，男性。20年来の尋常性乾癬にて4年前から当科にてエトレチナート10mgの内服とベタメタゾン酪酸エステルプロピオン酸エステル軟膏およびマキサカルシトール軟膏の外用で治療をしていた。定期受診時に約20年前から徐々に増大する右示指掌側の径30mm大の球状の有茎性腫瘤に関する訴えがあり，全切除した。病理組織学的には表皮は過角化を伴い表皮突起の延長がみられ，真皮乳頭層には毛細血管の増生と血栓形成がみられた。腫瘍内部の大部分は一様に膠原線維と脂肪組織が混在してみられ，異型細胞はみられなかった。以上から懸垂性線維腫と診断した。切除6カ月後の時点で再発はない。非常にまれな手指に生じた成因を考察した。

ラムシルマブ投与中に生じた複数の血管腫加藤　優佳 , 矢口　望 , 福薗　真生 , アマデアル　亜琵 , 斎藤　小弓 , 狩野　俊幸 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1711-1714

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62歳，男性。進行胃癌に対しラムシルマブ投与開始2週後に右側頭部，さらに2週後には後頭部に，有茎性紅色結節が出現した。両結節を切除した3カ月後には左側頭部に易出血性の淡紅色結節が出現し切除した。いずれも病理学的に血管腫であった。ラムシルマブ投与開始11カ月後に脳出血のため死亡するまで同薬の投与を継続されたが，皮膚病変の新生や局所再発はなかった。ラムシルマブは血管内皮細胞増殖因子受容体-2阻害薬であり腫瘍血管新生を抑制する。皮膚をはじめさまざまな臓器に血管腫を生じるが，その機序は明確になっていない。ラムシルマブ投与中に皮膚の血管腫を生じた症例では，全身性の出血についても慎重に経過観察する必要がある。

濾胞性リンパ腫に合併したInsect Bite-like Reactionの1例小川　大貴 , 前田　朱美 , 本田　理恵 , 伊藤　周作 , 黒田　章博 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1715-1718

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70歳台，女性。濾胞性リンパ腫に対する化学療法中に四肢に水疱が出現し，当科を受診した。背部，四肢に軽度浸潤を触れる3cm大までの紅斑が散在し，下肢には緊満性水疱やびらんを認め，強い瘙痒を伴っていた。抗BP180抗体は陰性であった。虫刺症を疑ったが難治のため，皮膚生検を施行するも蛍光抗体直接法で有意な所見はみられなかった。Insect bite-like reactionと診断し，プレドニゾロン10mg内服で軽快した。Insect bite-like reactionは，血液悪性疾患と関連するまれな疾患で，虫刺症と区別のつかない皮疹を生じる。血液悪性腫瘍患者に瘙痒を伴う紅色丘疹や水疱を生じた場合には鑑別にあげる必要がある。

Diffuse Large B-cell Lymphomaに対するベンダムスチンによる化学療法中に虫刺症様の皮疹を生じた1例五影　志津 , 山﨑　文和 , 小林　里佳 , 谷崎　英昭 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1719-1722

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77歳，女性。Diffuse large B-cell lymphomaに対しベンダムスチンを含む化学療法が開始され，3クール目終了後に虫刺症を疑う皮疹が生じた。皮疹は抗ヒスタミン薬やステロイド外用に抵抗性であったが，化学療法終了後に消退した。B細胞系血液腫瘍に合併する虫刺症に類似した非特異疹はinsect bite-like reactionとよばれ，化学療法が誘因となる可能性が指摘されている。ベンダムスチン投与後に虫刺症様の皮疹を生じた報告もみられるため，ベンダムスチンがinsect bite-like reactionの発症に関与している可能性があると考えた。

大腿部に出現したMerkel細胞癌の1例澤田　世来 , 松居　志洋 , 神谷　秀喜 , 北島　康雄 , 杉山　誠治 , 松永　研吾 , 山田　鉄也 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1723-1726

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72歳，男性。左大腿部内側に28×26mm大でドーム状に隆起し，鱗屑・痂皮はなく表面平滑で光沢があり，中央には前医での生検部位に一致して角化性微小隆起がある暗赤色皮膚腫瘤を認めた。弾性硬で圧痛はなく下床との可動性は良好だった。病理組織学的には類円形で大型の核をもつ好塩基性の高度異型細胞が充実性・胞巣状に増殖して真皮中層から皮下脂肪織に腫瘍を形成していた。CK20やsynaptophysinは陽性でTTF-1は陰性を示し，Merkel細胞癌と診断した。Merkel細胞癌の本邦報告例を部位別に集計したところ，四肢での発生は全体の40％以上を占め，顔面に続いて好発部位であり，四肢の紅色結節の鑑別として考慮する必要がある。

ロキシスロマイシンの内服が有効であったMorbihan病の1例江﨑　諒 , 岩平　紘佳 , 吉崎　仁胤 , 村田　洋三 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1727-1730

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58歳，男性。初診の6週間前より両頰部，上下眼瞼に紅斑を伴う浮腫を生じ，その後下眼瞼，鼻部，口囲には紅色丘疹を生じた。頰部の紅斑を伴う浮腫からの皮膚生検で類上皮細胞肉芽腫，リンパ管拡張，肥満細胞を多数含む炎症細胞浸潤を認め，Morbihan病と診断した。ミノサイクリンの内服を開始するも，副作用のため継続できなかった。ロキシスロマイシンの内服を開始して約2カ月で症状が軽減しはじめ，約9カ月で紅斑を伴う浮腫および丘疹はほとんど消退した。Morbihan病ではテトラサイクリン系抗菌薬が奏効した症例が多く報告されているが，ロキシスロマイシンはテトラサイクリン系抗菌薬が使用できない場合の治療の選択肢になり得ると考える。

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アザチオプリンにより汎血球減少をきたした水疱性類天疱瘡の1例今村　菜奈 , 小山　智史 , 高橋　美帆 , 加賀　麻弥 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1732-1733

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現病歴　糖尿病に対して2年以上前よりDPP-4阻害薬であるシタグリプチン（スージャヌ^®）を内服中であった。初診の2週間前より躯幹・四肢に水疱・瘙痒が出現し，水疱性類天疱瘡（bullous pemphigoid；BP）が疑われ当院を紹介受診した。

Pseudoxanthoma Elasticum-like Papillary Dermal Elastolysisの1例大原　香子 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1734-1735

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現病歴　1年前から両頸部に白色調の結節が出現し，拡大してきた。自覚症状はない。

鼻尖部に生じた肺癌皮膚転移の1例松田　真佑香 , 浅倉　鎌 , 玉腰　和 , 大河内　智子 , 花村　拓哉 , 太田　祥子 , 榊原　章浩 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1736-1737

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現病歴　202X年11月中旬頃から鼻尖部が腫れてきて，2週間ほどで3cm大に増大したため，11月末に当科を受診した。

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目次 66巻12号 , 2024年11月

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英文目次 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1557-1558

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投稿規定 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1560-1561

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著作財産権譲渡同意書 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1562-1562

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次号予告 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1658-1658

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編集後記 66巻12号 , 2024年11月 , pp.1738-1738

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基本情報

皮膚科の臨床
66巻12号
(2024年11月発行)

電子版ISSN：印刷版ISSN：0018-1404 金原出版

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