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Stomach and Intestine(Tokyo) Volume 28, Issue 12 （November 1993）

胃と腸 28巻12号（1993年11月発行）

Japanese English

今月の主題消化管ポリポーシス―最近の知見

主題症例

巨頭症を伴ったCowden病の1例 Cowden's Disease Associated with Intestinal Polyposis and Macrocranium, Report of a Case 宮川国久 ¹ , 中嶋秀麿 ¹ , 石堂達也 ¹ , 石川勉 ¹ , 牛尾恭輔 ¹ , 横田敏弘 ² , 山口肇 ² , 小黒八七郎 ² , 中西幸浩 ³ , 落合淳志 ³ Kunihisa Miyakawa ¹ , Hidemaro Nakashima ¹ , Tatsuya Ishido ¹ , Tsutomu Ishikawa ¹ , Kyosuke Ushio ¹ ¹国立がんセンター中央病院放射線診断部 ²国立がんセンター中央病院内科 ³国立がんセンター中央病院病理 ¹Department of Diagnostic Radiology, National Cancer Center Central Hospital キーワード： Cowden病 , 過誤腫症 , 巨頭症 , ポリポーシス Keyword: Cowden病 , 過誤腫症 , 巨頭症 , ポリポーシス pp.1345-1352

発行日 1993年11月25日 Published Date 1993/11/25

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1403106318

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Abstract 文献概要
1ページ目 Look Inside

要旨　患者は50歳，男性．Cowden病に特徴的な皮膚病変に加え，消化管ポリポーシスおよび巨頭症を認めた．消化管ポリポーシスは食道，胃，回腸末端，大腸に認め，組織学的には過形成および過誤腫であった．胃ポリポーシスは21年間の経過観察で増大傾向はなかった．大腸ポリポーシスは他部位に比べ，背が低く，起始部もなだらかであった．巨頭症は巨脳症のためであり，大脳腫大に伴う後頭葉の下方偏位がMRI上の特徴と考えられた．また本例ではLhermitte-Duclos症候群の合併はなかった．

　Cowden's disease (multiple hamartomatous syndrome) is a rare disease with characteristic mucocutaneous lesions, breast cancer, thyroid cancer, and polyposis of the gastrointestinal tract. We describe a case of Cowden's disease in a 50-year-old man with intestinal polyposis and macrocranium. Polyposis has been visualized in the esophagus, stomach, terminal ileum, colon, and rectum for more than 20 years without enlargement. MRI of the brain shows megalencephaly with caudal displacement of the occipital lobe, which is a characteristic finding of Cowden's disease without Lhermitte-Duclos syndrome.