眼サルコイドーシスに対しアダリムマブを投与し肺病変の悪化を認めた症例

Exacerbation of pulmonary lesions in a case of ocular sarcoidosis treated by adalimumab

要約　目的：難治性眼サルコイドーシスに対しアダリムマブ（ADA）投与中に肺病変の悪化がみられ，パラドキシカルリアクションが考えられた1例を報告する。

症例：27歳，男性。両前眼部に炎症はなく，右眼底に広範囲におよぶ閉塞性血管炎を認め，全身検査および経気管支肺生検にてサルコイドーシスと組織学的に診断された。両眼底の無灌流領域に対し網膜光凝固術を施行したが，右眼に硝子体出血を生じ，プレドニゾロン（PSL）40mg/日の内服を開始した。その後，右眼網膜剝離を認めたため，硝子体手術および超音波水晶体乳化吸引術を施行した。術後2週間でADAを導入し，PSLを漸減，半年後に右眼内レンズ2次挿入術を施行した。PSL中止後，眼炎症の再燃はなかったが，呼吸器症状が出現した。胸部画像にて肺病変の悪化が認められ，ADAのパラドキシカルリアクションの可能性が考えられた。ADA継続のままPSL 25mg/日を開始したところ，肺病変は改善した。

結論：既存治療で効果不十分なサルコイドーシスに対しADAは新たな治療の選択肢であるが，パラドキシカルリアクションによるサルコイドーシス悪化がみられる可能性もあるため，全身状態にも注意し，その悪化時には適切な対処が必要である。

Abstract　Purpose：To report a case of ocular sarcoidosis who showed exacerbation of pulmonary lesions after treatment with systemic adalimumab

Case：A 27-year-old male was referred to us for blurring in the right eye since 2 days before.

Findings and Clinical Course：Corrected visual acuity was 0.9 right and 1.0 left. The right eye showed extensive retinal vasculitis and vitreous opacity. The left eye showed retinal vasculitis only. Systemic studies and bronchial biopsy led to the diagnosis of sarcoidosis. He was treated by prednisolone and adalimumab. Both eyes received extensive photocoagulation. Respiratory difficulties developed following withdrawal of prednisolone 6 months later. Pulmonary lesions showed exacerbation by diagmostic imaging, suggesting paradoxical reaction to adalimumab. Resumption of prednisolone was followed by improved pulmonary findings.

Conclusion：This case illustrates that systemic adalimumab may be effective for pulmonary sarcoidosis but it may cause paradoxical reaction that may be suppressed by systemic corticosteroid.