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Brain and Nerve No to Shinkei Volume 55, Issue 12 （December 2003）

Brain and Nerve 脳と神経 55巻12号（2003年12月発行）

Japanese English

症例報告

日中の過眠と髄液オレキシンA / ハイポクレチンＩ低値を示し，進行性核上性麻痺と考えられた１例 Excessive Daytime Sleepiness and Low CSF Orexin-A/Hypocretin―I Levels in a Patient with probable Progressive Supranuclear Palsy 服部優子 ¹ , 服部達哉 ¹ , 向井栄一郎 ² , 森秀生 ³ , 水野美邦 ³ , 粥川裕平 ⁴ , 岡田保 ⁵ , 神林崇 ⁶ Yuko Hattori ¹ , Tatsuya Hattori ¹ , Ei-ichiro Mukai ² , Hideo Mori ³ , Yoshikuni Mizuno ³ , Yuhei Kayukawa ⁴ , Tamotsu Okada ⁵ , Takashi Kanbayashi ⁶ ¹本町クリニック ²国立名古屋病院神経内科 ³順天堂大学医学部脳神経内科 ⁴名古屋工業大学保健管理センター ⁵岡田クリニック ⁶秋田大学医学部精神科 ¹Honmachi Neurological Clinic ²Department of Neurology, National Nagoya Hospital ³Department of Neurology, Juntendo University School of Medicine ⁴Department of Health Support Center, Nagoya Institute of Technology ⁵Okada Clinic ⁶Department of Neuropsychiatry, Akita University School of Medicine キーワード： excessive daytime sleepiness , progressive supranuclear palsy , orexin A , hypocretin I , narcolepsy Keyword: excessive daytime sleepiness , progressive supranuclear palsy , orexin A , hypocretin I , narcolepsy pp.1053-1056

発行日 2003年12月1日 Published Date 2003/12/1

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1406100574

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要旨　日中の過眠を伴い，進行性核上性麻痺（progressive supranuclear palsy：PSP）のprobable例と考えられた74歳女性を経験した。本例の過眠はカタプレキシーはないが，睡眠潜時の短縮，HLA-DR2/DQB1陽性，髄液オレキシンA（ハイポクレチンI）の測定感度以下の低値を示し，ナルコレプシーと共通した病態が推察される。PSPではオレキシン受容体の存在する黒質，青斑核，脳幹被蓋などに変性がみられ，オレキシン神経細胞の存在する視床下部にも神経原線維変化が出現する例もあり，オレキシン系の異常との関連が推測される。日中の眠気には，塩酸メチルフェニデートが有効であった。

Abstract

We report a 74-year-old woman with excessive daytime sleepiness（EDS）who were diagnosed as probable progressive supranuclear palsy（PSP）. Her EDS mimicked narcolepsy without cataplexy, because multiple sleep latency tests showed short latencies, human leukocyte antigen testing was positive for DR2/DQB1,and orexin A（hypocretin-I）concentration in her cerebrospinal fluid was undetectable. In PSP, neurofibrillary tangles ap pears in the hypothalamus, neuronal loss and gliosis are seen in a number of pontine and mesencephalic tegmental nuclei, substantia nigra, locus caeruleus. These neuropathological changes of PSP may cause decreased pre- or post-synaptic hypothalamic orexin neurotrasmission because orexin neurons are located in the hypothalamus and project widely to the forebrain and the brain stem. In our patient, the treatment with methylphenidate HCl was effective on EDS.

（Received : September 22, 2003）