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Rinsho Hifuka Volume 78, Issue 2 （February 2024）

臨床皮膚科 78巻2号（2024年2月発行）

Japanese English

症例報告

トリソミー8陽性骨髄異形成症候群に合併した陰茎壊疽性膿皮症の1例 A case of pyoderma gangrenosum of the penis associated with trisomy 8-positive myelodysplastic syndromes 横山彩乃 ^1,4 , 濱菜摘 ¹ , 吉澤優太 ² , 柴崎康彦 ³ , 木村浄土 ⁴ , 鈴木隆晴 ⁵ , 関義信 ⁵ , 阿部理一郎 ¹ Ayano YOKOYAMA ^1,4 , Natsumi HAMA ¹ , Yuta YOSHIZAWA ² , Yasuhiko SHIBASAKI ³ , Kiyoto KIMURA ⁴ , Takaharu SUZUKI ⁵ , Yoshinobu SEKI ⁵ , Riichiro ABE ¹ ¹新潟大学大学院医歯学総合研究科皮膚科学分野 ²新潟大学大学院医歯学総合研究科腎膠原病内科学分野 ³新潟大学大学院医歯学総合研究科血液・内分泌・代謝内科学分野 ⁴新潟大学地域医療教育センター・魚沼基幹病院皮膚科 ⁵新潟大学地域医療教育センター・魚沼基幹病院血液内科 ¹Department of Dermatology, Niigata University Graduate School of Medical and Dental Sciences, Niigata, Japan ²Department of Clinical Nephrology and Rheumatology, Kidney Research Center, Niigata University Graduate School of Medical and Dental Sciences, Niigata, Japan ³Department of Hematology, Endocrinology and Metabolism, Niigata University Graduate School of Medical and Dental Sciences, Niigata, Japan ⁴Department of Dermatology, Uonuma Institute of Community Medicine, Niigata University Medical and Dental Hospital, Minamiuonuma, Japan ⁵Department of Hematology, Uonuma Institute of Community Medicine, Niigata University Medical and Dental Hospital, Minamiuonuma, Japan キーワード：陰茎壊疽性膿皮症 , トリソミー8陽性骨髄異形成症候群 , 好中球 , アポトーシス Keyword: 陰茎壊疽性膿皮症 , トリソミー8陽性骨髄異形成症候群 , 好中球 , アポトーシス pp.172-178

発行日 2024年2月1日 Published Date 2024/2/1

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1412207211

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参考文献 Reference

要約　41歳，男性．初診2か月前から発熱とともに陰茎潰瘍を認め，前医での抗菌薬治療にて潰瘍は軽快した．経過中貧血を認め，骨髄検査でトリソミー8陽性骨髄異形成症候群と診断された．初診11日前に発熱，陰茎の潰瘍が再燃し，精査加療目的に当科に紹介され受診した．血液検査で白血球31,950/μl，CRP 19.6 mg/dlと上昇し，病理組織で真皮全層に好中球を主体とする炎症細胞の浸潤を認め，各種培養検査は陰性であった．壊疽性膿皮症と診断し，プレドニゾロン60 mg/日（1 mg/kg/日）の内服を開始すると速やかに潰瘍は上皮化した．近年，トリソミー8陽性骨髄異形成症候群に腸管Behçet病を合併する報告が増えているが，その他にもSweet病や壊疽性膿皮症の合併例も報告されている．トリソミー8が好中球のアポトーシスを抑制することにより，好中球性皮膚症の病態に関与している可能性が示唆される．トリソミー8陽性骨髄異形成症候群では，好中球性皮膚症を合併しないか慎重に経過をみる必要がある．