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Rinsho Hifuka Volume 76, Issue 9 （August 2022）

臨床皮膚科 76巻9号（2022年8月発行）

Japanese English

症例報告

毛細血管拡張性運動失調症に合併したcutaneous granulomasの1例 A case of cutaneous granulomas associated with ataxia telangiectasia 天貝まゆ子 ¹ , 天貝諒 ¹ , 武藤雄介 ¹ , 笹原洋二 ² , 山﨑研志 ¹ Mayuko AMAGAI ¹ , Ryo AMAGAI ¹ , Yusuke MUTO ¹ , Yoji SASAHARA ² , Kenshi YAMASAKI ¹ ¹東北大学病院皮膚科 ²東北大学病院小児科 ¹Department of Dermatology, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan ²Department of Pediatrics, Tohoku University Graduate School of Medicine, Sendai, Japan キーワード： cutaneous granulomas , 毛細血管拡張性運動失調症 , ataxia telangiectasia Keyword: cutaneous granulomas , 毛細血管拡張性運動失調症 , ataxia telangiectasia pp.695-700

発行日 2022年8月1日 Published Date 2022/8/1

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1412206763

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要約　14歳，男児．幼少期から運動失調があり6歳時に小児科で毛細血管拡張性運動失調症(ataxia telangiectasia)と診断された．当科初診半年前から右頰と左肘に鱗屑を付す紅色丘疹が集簇し局面を呈し，腹部には少数の丘疹が出現してきた．疼痛や瘙痒などの自覚症状はなかった．皮膚生検では，真皮内に壊死を伴う肉芽腫と周囲にリンパ球の浸潤を認めた．血液学的所見，組織学的所見，画像所見から総合的に判断し，毛細血管拡張性運動失調症に合併したcutaneous granulomasと診断した．ステロイド外用のみで皮疹はほぼ拡大なく経過しており，潰瘍化や新たな皮疹の出現はない．調べうる限り，これが本邦で初の症例報告である．原発性免疫不全症に伴う皮膚肉芽腫についての海外の報告では，難治性の潰瘍を呈する症例や，リンパ腫を発症する症例の報告もあり，注意深く経過を観察していく必要がある．