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Rinsho Seikei Geka Volume 39, Issue 11 （November 2004）

臨床整形外科 39巻11号（2004年11月発行）

Japanese English

症例報告

少年期に診断された骨形成不全症の1例 Osteogenesis Imperfecta Diagnosed during Adolosense : Case Report 大野一幸 ^1,2 , 小野剛史 ² , 秋山慶輔 ² , 樋口周久 ² , 清水信幸 ² , 吉川秀樹 ² Ikko Ohno ^1,2 , Tuyoshi Ono ² , Keisuke Akiyama ² , Tikahisa Higuchi ² , Nobuyuki Shimizu ² , Hideki Yoshikawa ² ¹大阪大学健康体育部 ²大阪大学大学院医学系研究科器官制御外科学（整形外科） ¹Department of Medical Science, School of Health and Sport Sciences, Osaka University ²Department of Orthopaedic Surgery, Osaka University Medical School キーワード： osteogenesis imperfecta , 骨形成不全症 , pamidronate , パミドロネート , bone mineral density , 骨量 Keyword: osteogenesis imperfecta , 骨形成不全症 , pamidronate , パミドロネート , bone mineral density , 骨量 pp.1471-1476

発行日 2004年11月1日 Published Date 2004/11/1

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1408100584

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Abstract 文献概要
1ページ目 Look Inside

　抄録：大腿骨骨幹部骨折，胸腰椎多発圧迫骨折を契機に診断された骨形成不全症（Ⅰ型）に対して，骨生検・骨形態計測を行った．骨形成，骨吸収ともに亢進し，高回転型の骨代謝の像を呈しており，両者の不均衡により骨量は減少していた．Glorieuxらの方法に準じて1年間に計3回pamidronateの投与を行ったところ，初回投与時のみ発熱，軽度の低カルシウム血症の出現をみたが，腰背部痛の消失，腰椎・大腿骨の骨量の増加，脊椎椎体高の回復をみた．少年期に増加した骨折例の場合，骨形成不全症も考慮に入れる必要がある．

　A 13-year-old boy with blue sclera, odontogenesis imperfecta and no family medical history was first confirmed to have osteogenesis imperfecta typeⅠwhen he broke his left femur and multiple vertebral bodies. Iliac bone biopsy specimens revealed simultaneos increase bone formation and absorption. Histomorphometrical analyses also indicated an elevation in bone formation and resorption and a low bone mineral density (BMD). The cyclic administration of pamidronate was started with a 4-month treatment interval. One year later, an 89％ elevation in the BMD of the lumbar spine and a 42％ elevation in the BMD of the femoral neck were observed and height of the compression fractured vertebral bodies had increased. Osteogenesis imperfecta should be recognized as an important differential diagnosis in patients with frequent fractures occurring during adolescence.