Garré骨髄炎を疑う1例

現病歴：生来健康な2歳男児．約10日間続く右足の痛みを訴えたが，痛みは自然に軽快した．その1か月後に再度右側大腿部の痛みを訴えた．立位をとること，歩行することは困難であり，夜間は疼痛のため何度も覚醒した．疼痛が自制困難となり来院された．来院時の体温は37度後半，右側大腿周囲径は患側が2cm腫大していた（図1）．アセトアミノフェン屯用を指示したところ，痛みは1週間程度で軽快し歩行可能となった．初診の3週間後には疼痛は消失していた．初診の4か月後に右側大腿部痛，38度台の発熱，右側大腿腫大が1週間続き自然軽快した．5か月後に再度右側大腿部痛，38度台の発熱，右側大腿腫大を認め加療目的に入院とした．身長　86.2cm（−1.7 SD），体重　11.1kg（−1.5 SD），体温　38.5度，脈拍　108回/分，血圧　105/46，呼吸数　24回/分，右側大腿周囲径は26.5cm，左側大腿周囲径24.5cmで，左右差を認めた．採血検査では軽度の炎症反応上昇を呈し，右側大腿単純X線写真では層状の骨膜反応を認めるが，骨透亮像は認めなかった（表，図2）．超音波検査では骨皮質の広範な不整像と血流の増加，隣接筋の浮腫を認めた．右側大腿CT検査では大腿骨骨幹部皮質が肥厚しており，骨周囲には層状の骨膜反応を認め，周囲組織にも浮腫を疑う低吸収域を認めた（図3）．右側大腿MRI検査で右側大腿骨幹部の肥大ならびに骨髄はSTIRで高信号を呈し（図4），MRA検査では血流に富む腫瘤を認めた（図5）．これらの結果から骨髄炎を疑った．骨シンチグラフィーでは右側大腿部以外に取り込みは認めなかった．大腿骨骨生検では髄腔が線維性結合織や肉芽組織で占められ，組織球などの炎症細胞浸潤，骨芽細胞や破骨細胞の増殖を伴っているが，検体内に腫瘍性病変はなかった（図6）．一般細菌・抗酸菌培養検査，16 sリボゾーマルRNAを用いた病原体の解析でも有意な病原体は検出されず．腸骨骨髄検査でも悪性細胞は認めなかった．症状の緩和目的に非ステロイド性抗炎症薬（NSAIDs）を使用している．初診時から24か月，生検ならびに投薬を開始し18か月が経過するが痛みや発熱はなく，MRI検査でも左右差を認めないことからNSAIDsを減量した．保育園に元気に通園し活発に運動しているが再発は認めていない．