遅発性ジストニアに対して両側淡蒼球内節凝固術が奏効した1例

Bilateral Pallidotomy for Tardive Dystonia:A Case Report

Ⅰ．はじめに

　ジストニアは「持続的なまたは間欠的な筋収縮により，異常な反復運動，姿勢，またはその両方を特徴とする運動疾患」と定義され，全身のあらゆる箇所で生じ得る⁸⁾．発症様式により，パーキンソン病や脳性麻痺など原疾患を伴う場合は二次性ジストニア，原因不明例は一次性ジストニアに分類される．

　遅発性ジストニアは，抗精神病薬の慢性的な使用の後に，錐体外路系の副作用として「遅発性」に発症するものであり，統合失調症患者への抗精神病薬投与後に発症することが多い二次性ジストニアの1つである．ボツリヌス毒素や抗コリン薬など一次性ジストニアと同様な治療が試みられるが，多くは治療効果に乏しく難治性とされる⁶⁾．難治性の遅発性ジストニアに対して，淡蒼球内節（globus pallidus internus：GPi）への脳深部刺激術（deep brain stimulation：DBS）が顕著に奏効することが報告されており^5,13-15)，二次性ジストニアの中でも遅発性ジストニアはDBSへの反応性がよい疾患とされる．淡蒼球内節への凝固術（pallidotomy）は，DBSと同様にジストニアに対する治療効果が高いことが報告されているが²⁾，遅発性ジストニアに対するpallidotomyに関する報告はほとんど行われていない．

　今回われわれは，遅発性ジストニアに対して両側pallidotomyにより術後早期から劇的な症状改善を呈した症例を経験したので報告する．

　Tardive dystonia is a movement disorder related to the use of dopamine-receptor-blocking drugs. Several reports have shown that deep brain stimulation of the globus pallidus internus（GPi-DBS）is effective in treating tardive dystonia. However, a few reports demonstrated the efficacy of ablation of the GPi（pallidotomy). We herein report a case of tardive dystonia successfully treated with bilateral pallidotomy. A 32-year-old man developed severe tardive dystonia 10 years after the chronic use of antipsychotic drugs. Withdrawal of the drugs and botulinum toxin injections were ineffective. The patient underwent bilateral pallidotomy for tardive dystonia because of rejection of the implanted DBS devices. Significant improvement was observed, with a 95% decrease in the Burke-Fahn-Marsden Dystonia Rating Scale（BFMDRS）movement score, and no severe adverse events occurred. Symptomatic relief persisted for nine months. Pallidotomy is a feasible and efficacious procedure for tardive dystonia treatment without the use of hardware implantations.