腹筋運動により誘発されたと思われる体幹部前屈ジストニア（腰曲がり）に対する両側淡蒼球内節脳深部刺激術が奏効した1例

Bilateral Pallidal Deep Brain Stimulation for Dystonic Camptocormia Induced by Repetitive Abdominal Muscle Exercise:A Case Report

Ⅰ．はじめに

　Camptocormiaはギリシャ語を起源とし，kamptosは「曲がる」，kormiaは「体幹」を意味し，日本語では「腰曲がり」と訳される．Bent spine syndromeとも呼ばれ，体幹部が前屈する症状を呈する稀な不随意運動疾患である^14,21)．パーキンソン病やジストニアなどの不随意運動の一症状として出現することが多く，立位や歩行によって症状が誘発され，臥位や座位によって症状は消失する．Camptocormiaの病態は，パーキンソン病やジストニアによって生じることから，中枢神経起源の不随意運動指令が体幹前屈に関与する筋群へ及ぶことによって生じる不随意運動と考えられるが，未だ明確な病態は解明されていない²¹⁾．治療は原疾患によりさまざまであるが，レボドパや抗コリン薬，ベンゾジアゼピン系薬などが用いられる．また，ボツリヌス毒素やリドカインの注射も行われるが，いずれの治療も対症的な治療にとどまり反復投与を要し，また効果も限定的である．

　保存的治療に抵抗性のパーキンソン病やジストニアに関連して発症するcamptocormiaに対しては，視床下核（subthalamic nucleus：STN）や淡蒼球内節（globus pallidus internus：GPi）に対する脳深部刺激術（deep brain stimulation：DBS）が用いられる^4,6,17,19)．

　今回われわれは，ジストニアによるcamptocormiaに対して両側GPi-DBSを施行し，劇的な症状改善と長期的な効果を経験したので報告する．

　Camptocormia is a rare and disabling movement disorder resulting in forward bending of the trunk. Camptocormia has many etiologies, although it is frequently observed patients with in Parkinson's disease and dystonia. Deep brain stimulation（DBS）of the globus pallidus internus（GPi）and subthalamic nucleus effectively treats camptocormia in Parkinson's disease and dystonia patients. Herein, we report a case of dystonic camptocormia induced by repetitive abdominal muscle exercise in which treatment was administered using bilateral GPi-DBS. A 54-year-old woman developed dystonic camptocormia at 53 years of age. Prior to the onset of symptoms, she regularly performed 200 abdominal muscle exercises per day. Oral medications, and botulinum toxin and lidocaine injections, were ineffective. Truncal anterior bending occurred while standing and walking. The patient underwent bilateral GPi-DBS, which instantly and dramatically improved her symptoms. The Burke-Fahn-Marsden dystonia rating scale subscore for the trunk before and after bilateral pallidotomy was 6 and 0, respectively. No perioperative adverse events were observed. Symptomatic relief persisted for 2 years. This case suggest that camptocormia can result from repeated abdominal muscle exercise, and that bilateral GPi-DBS may be a feasible and long-term efficacious procedure for dystonic camptocormia.