両側内頸動脈欠損症を伴う細菌性脳動脈瘤の1例

CEREBRAL MYCOTIC ANEURYSM WITH AGENESIS OF BOTH INTERNAL CAROTID ARTERIES: REPORT OF A CASE

はじめに

　1885年OslerがBacterial endocarditisに起因する"mycotic"aneurysmを報告して以来，著者の調査し得た頭蓋内細菌性脳動脈瘤は105例である。それらのうちSinitisやmenilngitisによるextravascular originの症例は少なく^1）〜4），これらを除外した92例がSubacuteBacterial endocarditisによるintra vascular originの症例である。これら細菌性脳動脈瘤の発生頻度は，全脳動脈瘤の2.5^5）〜6.2^6）％と報告されているが，近年，抗生物質の進歩と共に減少の傾向にある。Oslerが報告する以前にもVirchow （1843年）はembolusによって動脈壁が破壊される事を示し，Koch （1851年）は"Rheumatism"性心疾患症例にAneurysmのruptureによる　subarachnoid hemorrhageを認め，Tufnell（1853年）は心内膜から生じ，感染されたembolusによる末梢動脈のAneurysmの形成を報告している。この様なmycotic aneurysmは，その発生原因より3型に分けられ^7），また，発生過程は4段階に考えられているが^1），いずれにせよ，感染したembolusがVasa Vaso—rumの部位に定着して発生するといわれている。一方，内頸動脈欠損症の報告は極めて少なく，1787年Tode^9）により初めて記載され，Fleming^{8）10）〜16）22）23）}等が解剖学的に1例報告し，Burmesterl^7）30）等が血管写や手術にて確認しているにすぎない。両側欠損例はFisher^13）の報告以来4例^31）〜34）で，本症例は6例目と考えられる。片側欠損例27例中には，景山^28），田仲^29），桜井^30）の右欠損症の各1例が本邦においても報告されているが，両側内頸動脈欠損症例の報告はない。本症例は術前の右逆行性連続脳血管写と術中所見にて内頸動脈欠損が認められ，剖検にて確認された症例である。

　今回，私共はVSDの術後に併発した亜急性細菌性心内膜炎に起因するmycotic cerebral aneurysmを経験したが，両側内頸動脈欠損症も随伴していた。細菌性脳動脈瘤としても，又，両側内頸動脈欠損症としても，本邦における最初の報告例と考えられるので，文献考察を加え詳細に報告し御参考に供したい。

A case of cerebral mycotic aneurysm due to subacute bacterial endocarditis associated with com-plete agenesis of both internal carotid arteries is herein reported in detail.

The patient was an 11-year-old boy who had been admitted to our clinic after a severe sub-arachnoid hemorrhage on July 6, 1972. On ad-mission neurological examination revealed semi-coma, anisocoria (right greater than left), conjugate deviation to the right, loss of light response on the right, and left hemiplegia with pathological reflexes including Babinski or Chaddock. Right common carotid angiography and right retrograde brachial serial angiography demonstrated a saccular aneurysm in the insular portion of the middle cerebral artery and an agenesis of the right internal carotid artery. Two days after the subarachnoid hemorrhage, surgery was performed under hypo-thermia and the neck of the aneurysm was suc-cessfully clipped. Absence of the right internalcarotid artery was also confirmed during the operation.

Post-operative course was uneventful and the patient was discharged in a satisfactory condition. Two months after surgery, however, the patient developed sepsis and expired. Post-mortem ex-amination revealed agenesis of both internal carotid arteries, clipped aneurysm of the right middle cerebral artery, bacterial endocarditis, and horse shoe kidney with four renal arteries.

Up to the present, so far as the authors know,93 cases of cerebral mycotic anerysm of intra vas-cula r origin, 27 cases of unilateral agenesis of the internal carotid artery and only six cases of the bilateral agenesis of the internal carotid artery have been reported. In the reports of 93 cases of cerebral mycotic aneurysm only two had multiple aneurysm. Cardiac anomalies were found in only two out of 33 cases of agenesis of the internal carotid artery.