左被殻出血の1年後より右上肢に安静時振戦と固縮を呈した67歳男性

A 67-year-old Man with Rt. Hand Resting Tremor and Rigidity after Lt. Putaminal Hemorrhage

症例呈示

　症　例　死亡時67歳男性（1933年8月26日生）。

　現病歴　従来より大酒家であり，アルコール性肝炎を指摘されていた（詳細は不明）。1996年（62歳時）2月25日，右の片麻痺を認め，27日に順天堂浦安病院脳神経外科を受診した。頭部CTを施行したところ左被殻出血が認められ，被殻出血に対して血腫吸引除去術を施行された。その後，軽度の右片麻痺のみで脳神経外科外来に通院していた。1997年12月ごろより右手の安静時振戦が出現し，徐々に増強した。内服薬は1996年5月よりamlodipine 5mg，phenytoin 200mg，phenobarbital 60mg，tizanidine 2mg，sulpiride 100mg，loxoprofen 120mgで加療されていた。1998年（64歳時）3月24日，当科を外来受診。

　既往歴　アルコール性肝硬変，高血圧にて内服加療。

　家族歴　特記すべきことなし。

　初診時所見　意識清明，脳神経系に異常を認めず，運動機能は右半身の痙性不全麻痺，歩行は右下肢引きずり歩行。右上肢に安静時振戦，姿勢時振戦を認めた。また右上下肢に歯車様の固縮を認めた。深部腱反射は右下肢で亢進していた。感覚障害は認めず。自律神経機能に異常なし。

　経　過　薬剤性パーキンソニズムを疑いsulpirideを約1カ月中止したが，4月24日からL-Dopa/benserazide 150mg，trihexiphenidyl 4mgにて治療開始したところ著明に安静時振戦，固縮は改善した。これよりパーキンソン病と診断した。L-Dopa/benserazideを300mgまで増量したところ，口周囲にジストニアが出現した。これに対して8月18日よりtiapride 75mgを開始し，150mg 3×でジストニアは改善し以降は安定していた。

　2001年（67歳時）2月14日，2～3分の意識消失発作を認め，症候性てんかんの診断でvalproate sodium 800mgの投与を開始した。2001年（67歳時）3月18日朝より無口となり，呼びかけに対する反応はうなずくのみとなったため救急外来を受診。来院時意識レベルは傾眠傾向であったが，他の所見に変化は認めなかった。同日緊急入院。入院後意識レベルは改善した。頭部CTや血液データ上で新たな異常は認めなかったが，薬物血中濃度はphenobarbital 12.9，valproate sodium 0.5と低下していた。脳波では，左右側頭葉にsmall sharp waveを認めた。服薬をきちんとしていなかったため，薬剤の効果減弱によるてんかん発作と診断した。4月1日に退院。退院時処方はvalproate sodium 800mg，phenytoin 300mg，phenobarbital 60mg，flunitrazepam 3mg，amlodipine 5mg，trihexyphenidyl 6mg，L-Dopa/benserazid 300mg，amantadine 150mg，tiapride 150mgであった。2001年4月16日朝，意識がなく心肺停止の状態で発見された。蘇生を行いながら救急車にて来院したが，意識は戻らず死亡確認となった。救急外来に搬送される1週間ほど前より乏尿となっており，救急外来来院時の血液検査でBUN 125，Cre 6.2，K 11.8であった。

We report a 67-year-old man with rt. hand resting tremor and rigidity after lt. putaminal hemorrhage. He had hypertension and alcoholic liver cirrhosis as past history. When he was 62 years old, he realized rt. hemiplegia suddenly and admitted in Juntendo Urayasu hospital. Brain CT showed intracranial hemorrhage in lt. putamen. He was treated with neurosurgery operation for rejecting hemorrhage. Mild rt. hemiparesis remained but he could live independently. He was medicated sulpiride for depression after cerebrovascular accident. On 63 years old, resting tremor and rigidity appeared on his rt. hand. His doctor stopped sulpiride and treated with L-Dopa/Benserazide and trihexiphenidyl. His parkinsonism was stable with this treatment for four years. His doctor considered that he was Parkinson's disease or drug-induced parkinsonism.

　On 67 years old, he became akinetic-mutism state suddenly and admitted in the hospital. His consciousness turned alert soon and discharged after two weeks. This episode was considered as epilepsy. After one week from discharge, he was found cardio-pulmonary arrest and confirmed dead in the hospital.

　Post-mortem examination revealed necrosis in the posterior-lateral part of lt. putamen due to hemorrhage. However, there was no degenerative change of the striatum or the substantia nigra and no Lewy bodies in his brain. Other pathological changes were also not found. His parkinsonism might be caused putaminal pathology due to hemorrhage.