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Neurological Surgery No Shinkei Geka Volume 48, Issue 6 （June 2020）

Neurological Surgery 脳神経外科 48巻6号（2020年6月発行）

Japanese English

症例

Arterial spin-labeling imagingが診断に有用であったてんかん発症の前頭蓋窩硬膜動静脈瘻の1例 A Case of Anterior Cranial Fossa Dural Arteriovenous Fistula Involving Uncontrolled Seizures Diagnosed Based on Characteristic Findings on Arterial Spin-labeling Imaging 田村充 ¹ , 齋藤清貴 ¹ , 入佐剛 ¹ , 大田元 ¹ , 横上聖貴 ¹ , 酒井克也 ² , 竹島秀雄 ¹ Mitsuru TAMURA ¹ , Kiyotaka SAITO ¹ , Go IRISA ¹ , Hajime OHTA ¹ , Kiyotaka YOKOGAMI ¹ , Katsuya SAKAI ² , Hideo TAKESHIMA ¹ ¹宮崎大学医学部臨床神経科学講座脳神経外科学分野 ²宮崎大学医学部内科学講座神経呼吸内分泌代謝学分野 ¹Department of Neurosurgery, Division of Clinical Neuroscience, Faculty of Medicine, University of Miyazaki ²Neurology, Respirology, Endocrinology and Metabolism, Department of Internal Medicine, Faculty of Medicine, University of Miyazaki キーワード： anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula , arterial spin-labeling imaging , epilepsy , time of flight-MRA , TOF-MRA Keyword: anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula , arterial spin-labeling imaging , epilepsy , time of flight-MRA , TOF-MRA pp.547-552

発行日 2020年6月10日 Published Date 2020/6/10

DOI https://doi.org/10.11477/mf.1436204226

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参考文献 Reference

Ⅰ．はじめに

　前頭蓋窩硬膜動静脈瘻（anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula：ACF-DAVF）は全DAVF中6％程度の頻度の稀な疾患であるが，そのうち61〜91％は脳出血を契機に発見されると報告されており^1,5,9)，てんかん発作で発見される症例はさらに稀である．一般的に，DAVFは発生部位・症状が多様であり，神経学的症候のみで積極的にこの疾患を疑うことが困難な場合もあり，診断に苦慮することも珍しくはない．画像診断のgold standardは脳血管造影（digital subtraction angiography：DSA）検査であるが，侵襲度が高い検査であり，強く疑われる症例にのみ適応されるべきと考えられる．Arterial spin-labeling imaging（ASL画像）は，造影剤を用いずに脳組織灌流状態を撮像できるMRI検査法の1つであり，脳血管障害や脳腫瘍などの血流評価に臨床応用されている．

　今回，特徴的なASL画像所見に基づき診断に至った，てんかん発症のACF-DAVFの症例を経験したので報告する．

　We report a case of anterior cranial fossa dural arteriovenous fistula（ACF-DAVF）in a patient whose diagnosis was made according to characteristic findings on arterial spin labeling（ASL）MRI.

　CASE:A 68-year-old man was admitted to our hospital because of intractable epilepsy. Based on the initial MRI findings, an initial diagnosis of limbic encephalitis was made. Steroids and anticonvulsant drugs were administered;however, the seizures could not be controlled. A second MRI with ASL revealed abnormal vessel signals in the base segments of the left frontal and temporal lobes toward the basal vein of Rosenthal. Digital subtraction angiography（DSA）revealed an arteriovenous shunt in the left anterior cranial fossa, which drained toward the medial side of the left temporal lobe. A diagnosis of ACF-DAVF with status epilepticus was made, and the main drainer was cauterized. After the surgical procedure, the epilepsy was controlled with antiepileptic drugs, and postoperative MRI revealed obliteration of ACF-DAVF, disappearance of the high-intensity area on FLAIR sequences, and disappearance of the high-intensity signal area on ASL.